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厚生労働科学研究費補助金（難治性疾患克服研究事業）
再発性多発性軟骨炎の診断と治療体系の確立
分担研究報告書
再発性多発性軟骨炎の文献レビュー
研究分担者 須賀 万智（東京慈恵会医科大学 環境保健医学講座・准教授）
研究要旨：再発性多発性軟骨炎（RP）の臨床試験を実施するにあたり、これまでに報告
された RP の治療に関する研究を調べた。最近 10 年間に PubMed に収載された英文の
文献で、臨床試験は 0 件、症例報告は 167 件あった。そのうち抄録が掲載されたもので、
ステロイドを使用したものは 26 件、メソトレキセートを使用したものは 8 件あった。
Ａ．研究目的
再発性多発性軟骨炎（relapsing
polychondritis; RP）は軟骨組織の炎症・破
壊を特徴とする原因不明の慢性疾患である。
その稀少性から、RP 患者の症状経過は十分
明らかにされておらず、標準的な治療法は
いまだ確立されていない。本研究では、RP
に対するステロイド＋メソトレキセート
（MTX）併用療法を前向きに評価する臨床
試験を計画していることから、本稿では、
これまでに報告された RP の治療に関する
研究を調べた。
27 件の研究の概要を表 1 に示した。
Ｄ．考察
最近 10 年間に PubMed に収載された英
文の文献を調べた結果から、RP の臨床試験
はひとつも報告されていなかった。本研究
でおこなう臨床試験は RP の治療に関する
エビデンスとして貴重であり、RP の治療法
の確立に大いに貢献すると期待される。
Ｅ．参考文献
[1] Yamazaki K, Suga T, Hirata K.
Large vessel arteritis in relapsing
Ｂ．研究方法
最近 10 年間に PubMed に収載された
英文の文献を調べた。検索キーワードは
“relapsing polychondritis”
“humans”
ならびに“steroid”
“corticosteroid”
“prednisolone”
“methylprednisolone”
“methotrexate”を用いた。
polychondritis. J Laryngol Otol.
2001;115(10):836-8.
[2] Wu S, Sagawa M, Suzuki S,
Kumagai-Braesch M, Honda Y, Sato
M, Kondo T. Pulmonary fibrosis with
intractable pneumothorax: new
pulmonary manifestation of
Ｃ．研究結果
relapsing polychondritis. Tohoku J
最近 10 年間に PubMed に収載された英
文の文献で、RP に関する人間を対象とした
Exp Med. 2001;194(3):191-5.
ものは 199 件あった。そのうち臨床試験は
[3] Mark KA, Franks AG Jr. Colchicine
0 件、症例報告は 167 件あった。
and indomethacin for the treatment
症例報告 167 件のうち抄録が掲載された
of relapsing polychondritis. J Am
もので、ステロイドを使用したものは 26 件、
MTX を使用したものは 8 件あった。これら
14
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as meningoencephalitis with
Ｆ．研究発表
valvular abnormality: a case report.
１．論文発表 なし
Clin Rheumatol. 2007;26(11):1985-8.
２．学会発表 なし
[22] Hirunwiwatkul P, Trobe JD. Optic
neuropathy associated with
Ｇ．知的所有権の取得など
periostitis in relapsing
１．特許許可 なし
polychondritis. J Neuroophthalmol.
２．実用新案登録 なし
2007;27(1):16-21.
[23] Yamaoka K, Saito K, Hanami K,
Nakayamada S, Nawata M, Iwata S,
Azuma T, Tanaka Y. A case of
life-threatening refractory
16
表 1 RP の治療に関する症例報告（ステロイドまたは MTX を使用したもの）
Yamazaki K, 2001
Wu S, 2001
Mark KA, 2002
症例
性
女性
男性
男性
年齢
58
60
不明
治療
ステロイド
○
○
○
Koenig AS, 2002
男性
55
○
○
Soto-Romero I, 2002
Barzegar C, 2002
Alatas F, 2003
Kraus VB, 2003
女性
男性
女性
男性
12
78
49
18
○
○
○
○
○
Manghani MK, 2004
Koul PA, 2003
Astudillo L, 2004
Ota M, 2005
Rho YH, 2005
Kumakiri K, 2005
Chang SJ, 2005
Hsu KC, 2006
Sakata A, 2006
Murata J, 2006
Yu EN, 2006
Nanke Y, 2006
男性
男性
男性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
女性
男女
各1名
男性
女性
女性
女性
男女
計7名
26
65
77
57
51
68
58
71
72
61
50
28-46
○
○
○
○
○
○
○
○
○
○
○
40
78
18
不明
28-54
○
○
○
○
○(7 名)
Tsuburai T, 2009
女性
19
○
Pol K, 2009
男性
55
○
筆頭著者, 年
Kao KT, 2007
Hirunwiwatkul P, 2007
Yamaoka K, 2007
Hojaili B, 2008
Ananthakrishna R, 2009
17
MTX
○
その他
アザチオプリン
コルヒチン
インドメタシン
ヒドロキシクロロキン
アザチオプリン
レフルノミド
ダプソン
シクロスポリン
クロラムブシル
エタネルセプト
インフリキシマブ
シクロホスファミド
シクロホスファミド
○
アザチオプリン
サリドマイド
○
○(2 名)
コルヒチン(2 名)
○
シクロスポリン
○(1 名)
ダプソン(1 名)
シクロホスファミド
(1 名)
プロピオン酸フルチカ
ゾン吸入薬